Tratamiento exitoso de la tesitis calcánea grave y refractaria de inicio juvenil asociada a HLA-B27 con adalimumab documentado mediante resonancia magnética

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Secuencias sagitales STIR (short τ inversion recovery) ponderadas en T2 del tendón de Aquiles izquierdo. (A) Imagen obtenida el día anterior al inicio del tratamiento con adalimumab, que muestra un edema difuso del calcáneo (cabezas de flecha) junto con una inflamación del tendón de Aquiles (flecha abierta) y una distensión de la bursa retrocalcánea por acumulación de líquido (flecha sólida). Las siguientes imágenes se obtuvieron 1 mes (B), dos meses (C), 5 meses (D), 8 meses (E) y 12 meses (F) después del inicio de la terapia, que se interrumpió al quinto mes, tras observar la imagen (D). Es evidente una mejora progresiva de los hallazgos de la RMN. Después de 12 meses (F), sólo se observa una distensión más leve de la bursa retrocalcánea.

Considerando la gravedad de la situación, decidimos tratar al paciente con adalimumab a una dosis de 40 mg quincenales tras obtener el consentimiento informado y por escrito de sus padres. Al día siguiente de la primera inyección subcutánea, el dolor en el talón desapareció por completo. La PCR se normalizó a los 15 días. La resonancia magnética obtenida a los 25 días ( Fig. 1 B) y a los 50 días ( Fig. 1 C) del inicio de la terapia mostró una marcada mejoría progresiva del edema. Dos meses después del inicio de la terapia tuvimos que decidir si dar más importancia a la situación clínica (la paciente no tenía dolor) o a la persistencia de los hallazgos de la RM. Decidimos continuar con el adalimumab hasta que los hallazgos de la RMN mejoraran notablemente. Esto ocurrió después de 5 meses desde el inicio de la terapia ( Fig. 1 D), cuando suspendimos el fármaco. La enfermedad permaneció en remisión en los 15 meses siguientes. Nuevas resonancias magnéticas obtenidas después de 3 ( Fig. 1 E) y 8 meses ( Fig. 1 F) desde el final del tratamiento con adalimumab documentaron una nueva mejora del edema óseo.

Nuestra paciente padecía una EspA indiferenciada (uSpA) que comenzó y evolucionó con una entesitis periférica aislada grave y refractaria . Amor et al. consideran que la entesitis es refractaria a la terapia sólo cuando persiste durante más de 2 años a pesar del tratamiento convencional, que incluye AINE, inyecciones de esteroides, sulfasalazina, metotrexato y radioterapia. Braun y Sieper han sugerido recientemente que seis meses es un periodo suficiente para probar todos los tratamientos convencionales. En el pasado, habríamos tratado a este paciente con inyecciones de esteroides. No lo hicimos porque la resonancia magnética mostró un edema difuso de todo el calcáneo que probablemente no habría respondido a los esteroides inyectados sólo cerca de la inserción de la fascia plantar y en la bursa retrocalcánea. Tras el fracaso de la terapia local, le habríamos tratado con sulfasalazina y, en caso de respuesta insuficiente, habríamos añadido metotrexato. Estas terapias necesitan tiempo para ser eficaces, y no queríamos que nuestro paciente siguiera teniendo dolor durante otros 3 o 4 meses. Por otra parte, la eficacia de estos fármacos en la entesitis periférica sólo se basa en estudios de un número limitado de casos. Por lo tanto, decidimos iniciar un tratamiento contra el factor de necrosis tumoral alfa (TNFα), que ha demostrado mejorar el edema óseo debido a la entesitis, que es visible en la resonancia magnética tanto en la columna vertebral como en las extremidades. Recientemente, D’Agostino et al. han tratado con éxito a dos pacientes con entesitis de talón refractaria asociada a B27 con infliximab. Han supervisado la regresión de la entesitis mediante el uso de ultrasonografía acoplada a la ecografía Doppler de potencia. Este examen evalúa la inflamación de la entesis midiendo el aumento del flujo sanguíneo debido a la neovascularización. Hemos tratado a nuestra paciente con adalimumab, que un estudio abierto reciente ha demostrado ser útil en la EAE. Hemos controlado la regresión de la entesitis mediante RMN. Si hubiéramos utilizado la ecografía Doppler de potencia, habríamos pasado por alto el edema óseo difuso del calcáneo. Esperar a que el edema óseo mejorara notablemente fue crucial para interrumpir el tratamiento sin que se produjera una reaparición de los síntomas clínicos de la entesitis. El papel de la resonancia magnética y la ecografía en el seguimiento de la respuesta al tratamiento de la entesitis debería ser el objetivo de futuros estudios. Probablemente se deberían realizar ambos.

En conclusión, nuestra experiencia sugiere que un curso corto de terapia anti-TNFα puede curar la entesitis severa y resistente asociada a HLA-B27 y que la RM puede ser útil para decidir cuándo interrumpir la terapia.

Apoyado por una subvención del Gobierno de la Región de Basilicata (Lucania) de Italia.

Los autores no han declarado ningún conflicto de intereses.